宫颈腺样囊性癌合并基底细胞癌及鳞状细胞癌一例

doi:10.12280/gjfckx.20231022

摘要/Abstract

摘要：

腺样囊性癌（adenoid cystic carcinoma，ACC）是一种来自涎腺组织的罕见恶性上皮肿瘤，发生于宫颈的ACC更为罕见，仅占所有宫颈腺癌的1%，其侵袭性强，预后较差，且尚未建立标准治疗方案。报告1例宫颈ACC合并基底细胞癌及鳞状细胞癌患者的诊治经过。患者为老年女性，因发现阴道口新生物伴阴道间断出血收治入院，阴道内新生物病理活检提示恶性肿瘤，符合ACC诊断，遂在腹腔镜下行盆腔淋巴结清扫术+广泛全子宫切除术+卵巢动静脉高位结扎术（双侧）+双侧卵巢和输卵管切除术+肠粘连松解术+肠系膜新生物切除术，术后病理提示宫颈混合癌，混合成分为ACC、腺样基底细胞癌及鳞状细胞癌，局部伴有非特异性梭形细胞肉瘤样间质，术后行2次化疗和1次放疗。患者术后恢复良好，随访至2024年1月22日规律复查未见转移及复发。

关键词: 宫颈肿瘤, 诊断, 治疗, 预后, 病例报告

Abstract:

Adenoid cystic carcinoma (ACC) is a rare malignant epithelial tumor originating from salivary gland tissue. The occurrence of ACC in the cervix is even rarer, representing for only 1% of all cervical adenocarcinomas. It is highly invasive, has a poor prognosis, and lacks a standard treatment plan. This article reports the diagnosis and treatment of a patient with cervical ACC combined with basal cell carcinoma and squamous cell carcinoma. The patient, an elderly woman, was admitted to the hospital for a newly discovered mass at the vaginal opening accompanied by intermittent vaginal bleeding. The pathological biopsy results of the vaginal mass showed malignant tumors, consistent with ACC; she underwent laparoscopic pelvic lymph node dissection + total hysterectomy + high ovarian arteriovenous ligation (bilateral) + bilateral ovarian and fallopian tube resection + intestinal adhesion lysis + mesenteric neoplasm resection. Postoperative pathology showed cervix mixed cancer composed of ACC, adenoid basal cell carcinoma and squamous cell carcinoma, along with local non-specific spindle cell sarcomatoid stroma. She received two cycles of chemotherapy and one session of radiotherapy postoperatively; the patient recovered well after surgery, and no metastasis or recurrence was found in regular follow-up examinations until January 22, 2024.

Key words: Uterine cervical neoplasms, Diagnosis, Therapy, Prognosis, Case reports

张纹, 王雪倩, 石玉香, 黄增发, 田训. 宫颈腺样囊性癌合并基底细胞癌及鳞状细胞癌一例[J]. 国际妇产科学杂志, 2024, 51(3): 258-262.

ZHANG Wen, WANG Xue-qian, SHI Yu-xiang, HUANG Zeng-fa, TIAN Xun. A Case Report of Cervical Adenoid Cystic Carcinoma Combined with Basal Cell Carcinoma and Squamous Cell Carcinoma[J]. Journal of International Obstetrics and Gynecology, 2024, 51(3): 258-262.

图/表 6

参考文献 25

[1]	Ramzy I, Yuzpe AA, Hendelman J. Adenoid cystic carcinoma of uterine cervix[J]. Obstet Gynecol, 1975, 45(6):679-683. doi: 10.1097/00006250-197506000-00018. pmid: 1143730
[2]	Elhassani LK, Mrabti H, Ismaili N, et al. Advanced adenoid cystic carcinoma of the cervix: a case report and review of the literature[J]. Cases J, 2009,2:6634. doi: 10.4076/1757-1626-2-6634.
[3]	Benhayoune K, El Fatemi H, Bannani A, et al. Adenoid cystic carcinoma of cervix: two cases report and review of the literature[J]. Pan Afr Med J, 2015,20:77. doi: 10.11604/pamj.2015.20.77.5720.
[4]	侯惠莲. 宫颈腺样囊性癌2例报告[J]. 西安医科大学学报, 1994, 15(4):401-406.
[5]	王瑜, 曹平. 宫颈腺样囊性癌1例[J]. 肿瘤研究与临床, 1999, 11(5):360.
[6]	刘颖, 白人驹. 宫颈腺样囊性癌伴腺样基底细胞癌一例[J]. 临床放射学杂志, 2009, 28(12):1726-1727.
[7]	马晓梅, 房新志, 赵峰, 等. 宫颈腺样囊性癌合并鳞状细胞癌临床病理及免疫表型分析[J]. 临床与实验病理学杂志, 2010, 26(3):367-369. doi: 10.3969/j.issn.1001-7399.2010.03.031.
[8]	罗海莲, 于晓红, 付秋风. 3例宫颈腺样囊性癌临床病理分析及文献复习[C]. 中华医学会第十次全国妇产科学术会议妇科肿瘤会场(妇科肿瘤学组、妇科病理学组),厦门, 2012.
[9]	王丽丽. 宫颈腺样囊性癌伴鳞状细胞癌的临床病理特点及文献复习[J]. 中外医学研究, 2014, 12(16):162-164.
[10]	师晓华, 武莎菲, 凌庆, 等. 宫颈腺样囊性癌临床病理特征及免疫组织化学表型[J]. 协和医学杂志, 2015, 6(3):197-201. doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.03.007.
[11]	张小丽, 贺荣芳, 张慧明. 宫颈腺样囊性癌合并鳞状细胞癌1例[J]. 临床肿瘤学杂志, 2019, 24(8):767-768. doi: 10.3969/j.issn.1009-0460.2019.08.018.
[12]	马亚琪, 王利群, 封琳, 等. 宫颈腺样囊性癌2例临床病理观察[J]. 诊断病理学杂志, 2019, 26(10):633-637. doi: 10.3969/j.issn.1007-8096.2019.10.001.
[13]	李宁宁, 王泳超, 孙文勇. 宫颈腺样囊性癌的病理特征分析[J]. 浙江实用医学, 2020, 25(1):51-53,71. doi: 10.3969/j.issn.1007-3299.2020.01.019.
[14]	杨雅洁, 孙艳花, 温文. 宫颈实性型腺样囊性癌1例[J]. 诊断病理学杂志, 2021, 28(6):509-510. doi: 10.3969/j.issn.1007-8096.2021.06.024.
[15]	曹明, 怀建国. 宫颈腺样囊性癌临床病理观察[J]. 医学食疗与健康, 2021, 19(7):240-242.
[16]	俞凯杰, 马丽莉, 王金胜. 宫颈腺样囊性癌1例[J]. 诊断病理学杂志, 2023, 30(9):930-931. doi: 10.3969/j.issn.1007-8096.2023.09.036.
[17]	李莹莹, 李小华, 门楠, 等. 1例宫颈腺样囊性癌的临床、病理特点及诊断[J]. 山东医药, 2023, 63(36):69-72.
[18]	Musa AG, Hughes RR, Coleman SA. Adenoid cystic carcinoma of the cervix: a report of 17 cases[J]. Gynecol Oncol, 1985, 22(2):167-173. doi: 10.1016/0090-8258(85)90023-x. pmid: 2996993
[19]	Cantù G. Adenoid cystic carcinoma. An indolent but aggressive tumour. Part A: from aetiopathogenesis to diagnosis[J]. Acta Otorhinolaryngol Ital, 2021, 41(3):206-214. doi: 10.14639/0392-100X-N1379. pmid: 34264913
[20]	Sinaa M, Oukabli M, Albouzidi A. Adenoid cystic carcinoma of cervix in younger women: report of two new cases[J]. Pan Afr Med J, 2014,19:99. doi: 10.11604/pamj.2014.19.99.5241.
[21]	Shi X, Wu S, Huo Z, et al. Co-existing of adenoid cystic carcinoma and invasive squamous cell carcinoma of the uterine cervix: a report of 3 cases with immunohistochemical study and evaluation of human papillomavirus status[J]. Diagn Pathol, 2015,10:145. doi: 10.1186/s13000-015-0376-z.
[22]	Shi X, Chang X, Wu H, et al. Co-existing adenoid cystic carcinoma and invasive squamous cell carcinoma of the uterine cervix: a rare case report and literature review[J]. Ann Clin Lab Sci, 2014, 44(4):502-507. pmid: 25361940
[23]	Ong SK, Abe SK, Thilagaratnam S, et al. Towards elimination of cervical cancer - human papillomavirus (HPV) vaccination and cervical cancer screening in Asian National Cancer Centers Alliance (ANCCA) member countries[J]. Lancet Reg Health West Pac, 2023, 39:100860. doi: 10.1016/j.lanwpc.2023.100860.
[24]	Liu K, Shi Y, Qiao L, et al. The prognostic value of chemotherapy or/and radiotherapy in adenoid cystic carcinoma and adenoid basal carcinoma of the uterine cervix[J]. Ann Transl Med, 2022, 10(10):554. doi: 10.21037/atm-22-1584. pmid: 35722427
[25]	Kitamura SI, Yoshida H, Kobayashi-Kato M, et al. Adenoid Basal Carcinoma with Adenoid Cystic Carcinoma Component of the Uterine Cervix: A Case Report and Literature Review[J]. Int J Surg Pathol, 2023, 31(5):819-824. doi: 10.1177/10668969221134691.

作者	发表年份	年龄（岁）	临床表现	肿瘤成分	FIGO临床分期	治疗方案	随访
侯惠莲^[4]	1994年	73	阴道出血	ACC	不明	不明	不明
		43	阴道出血	ACC	不明	不明	不明
王瑜等^[5]	1999年	65	阴道出血	ACC+CINⅢ	不明	不明	不明
刘颖等^[6]	2009年	42	阴道出血、流液	ACC+ABC	不明	不明	不明
马晓梅等^[7]	2010年	67	阴道出血	ACC+SCC	ⅡA期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	7个月，无病生存
罗海莲等^[8]	2012年	平均53	3例均为阴道出血	ACC+CINⅢ	ⅠA期	子宫、双侧附件切除	1~5年，无病生存
王丽丽^[9]	2014年	62	阴道出血	ACC+SCC	ⅠB1期	子宫、附件切除+淋巴结清扫+化疗	9个月，无病生存
师晓华等^[10]	2015年	64	1例为阴道流液； 3例阴道出血	1例ACC； 3例ACC+SCC	Ⅰ期	宫颈锥切+放化疗	20个月，无病生存
		63			Ⅰ期	全子宫切除+放疗	25个月，无病生存
		77			Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放疗	20个月，无病生存
		42			Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	20个月，无病生存
张小丽等^[11]	2019年	69	无	ACC+CINⅢ+SCC	ⅡA期	子宫、双侧附件切除+放化疗	13个月，无病生存
马亚琪等^[12]	2019年	69	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+化疗	8个月，肺部转移
		49	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+化疗	1个月，无病生存
李宁宁等^[13]	2020年	54~76	阴道出血	ACC+SCC	Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	术后1年远处转移，8个月后死亡
				ACC+CS			1例失访，1例术后42个月死亡
				ACC+CS
				ACC			1例术后62个月死亡，1例无复发及转移
				ACC
杨雅洁等^[14]	2021年	54	阴道出血	ACC	不明	子宫切除+化疗	13个月，肺部转移
曹明等^[15]	2021年	70	阴道出血	ACC	不明	手术切除	2个月，死亡
俞凯杰等^[16]	2023年	70	阴道出血	ACC+CINⅢ	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫	13个月，阴道壁HSIL
李莹莹等^[17]	2023年	40	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫	3个月，无病生存

作者	发表年份	年龄（岁）	临床表现	肿瘤成分	FIGO临床分期	治疗方案	随访
侯惠莲^[4]	1994年	73	阴道出血	ACC	不明	不明	不明
		43	阴道出血	ACC	不明	不明	不明
王瑜等^[5]	1999年	65	阴道出血	ACC+CINⅢ	不明	不明	不明
刘颖等^[6]	2009年	42	阴道出血、流液	ACC+ABC	不明	不明	不明
马晓梅等^[7]	2010年	67	阴道出血	ACC+SCC	ⅡA期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	7个月，无病生存
罗海莲等^[8]	2012年	平均53	3例均为阴道出血	ACC+CINⅢ	ⅠA期	子宫、双侧附件切除	1~5年，无病生存
王丽丽^[9]	2014年	62	阴道出血	ACC+SCC	ⅠB1期	子宫、附件切除+淋巴结清扫+化疗	9个月，无病生存
师晓华等^[10]	2015年	64	1例为阴道流液； 3例阴道出血	1例ACC； 3例ACC+SCC	Ⅰ期	宫颈锥切+放化疗	20个月，无病生存
		63			Ⅰ期	全子宫切除+放疗	25个月，无病生存
		77			Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放疗	20个月，无病生存
		42			Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	20个月，无病生存
张小丽等^[11]	2019年	69	无	ACC+CINⅢ+SCC	ⅡA期	子宫、双侧附件切除+放化疗	13个月，无病生存
马亚琪等^[12]	2019年	69	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+化疗	8个月，肺部转移
		49	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+化疗	1个月，无病生存
李宁宁等^[13]	2020年	54~76	阴道出血	ACC+SCC	Ⅰ期	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫+放化疗	术后1年远处转移，8个月后死亡
				ACC+CS			1例失访，1例术后42个月死亡
				ACC+CS
				ACC			1例术后62个月死亡，1例无复发及转移
				ACC
杨雅洁等^[14]	2021年	54	阴道出血	ACC	不明	子宫切除+化疗	13个月，肺部转移
曹明等^[15]	2021年	70	阴道出血	ACC	不明	手术切除	2个月，死亡
俞凯杰等^[16]	2023年	70	阴道出血	ACC+CINⅢ	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫	13个月，阴道壁HSIL
李莹莹等^[17]	2023年	40	阴道出血	ACC	不明	子宫、双侧附件切除+淋巴结清扫	3个月，无病生存