Reproductive Prognosis after Minimally Invasive Surgery for Herlyn-Werner-Wunderlich Syndrome

doi:10.12280/gjfckx.20250261

Abstract

Abstract:

Objective: To investigate the reproductive prognosis of patients with Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome (HWWS) after minimally invasive surgery and analyze the pregnancy outcomes and influencing factors. Methods: A retrospective analysis was conducted on the clinical data of 25 HWWS patients with fertility requirements who underwent minimally invasive surgery at the Hysteroscopy Diagnosis and Treatment Center of Fuxing Hospital Affiliated to Capital Medical University from April 2008 to December 2023. All patients underwent hysteroscopy or combined hysteroscopy and laparoscopy, and their pregnancy outcomes were followed up. Results: The postoperative pregnancy rate(80% vs. 8%) and live birth rate (69.2% vs. 0%) of the 25 patients were significantly improved compared with those before surgery, and the differences were statistical significant(P<0.05). The incidence of preterm birth rate was 23.1%(6/26). 20 patients achieved successful pregnancy after surgery, among which 17 were spontaneous pregnancies and 3 patients were conceived through in vitro fertilization-embryo transfer. Adverse pregnancy outcomes included preterm birth, miscarriage, and induced abortion due to fetal malformation. There were differences in pregnancy outcomes among patients with uterus didelphys, septate uterus and bicornuate uterus. In patients with uterus didelphys, pregnancy mostly occurred on the side of the oblique vaginal septum, while patients with septate uterus had a higher postoperative fertility rate. All parturient patients underwent cesarean section. Conclusions: The pregnancy and live birth rates of HWWS patients are significantly improved after minimally invasive surgery, but adverse pregnancy outcomes such as preterm birth and miscarriage need attention. Factors such as the type of uterine malformation, pregnancy location, and surgical approach affect pregnancy outcomes. Close postoperative monitoring and management are crucial for improving reproductive prognosis.

Key words: Pregnancy outcome, Hysteroscopy, Cesarean section, Preterm birth, Infertility, female, Herlyn-Werner-Wunderlich Syndrome, Reproductive prognosis, Uterine malformation

LIU Lin-lin, HUANG Xiao-wu, XIA En-lan. Reproductive Prognosis after Minimally Invasive Surgery for Herlyn-Werner-Wunderlich Syndrome[J]. Journal of International Obstetrics and Gynecology, 2025, 52(3): 257-261.

Figures/Tables 1

References 21

[1]	朱兰, 郎景和, 宋磊, 等. 关于阴道斜隔综合征、MRKH综合征和阴道闭锁诊治的中国专家共识[J]. 中华妇产科杂志, 2018, 53(1):35-42. doi: 10.3760/cma.j.issn.0529-567x.2018.01.008.
[2]	Burgis J. Obstructive Müllerian anomalies: case report, diagnosis, and management[J]. Am J Obstet Gynecol, 2001, 185(2):338-344. doi: 10.1067/mob.2001.116738.
[3]	Tridenti G, Brunl Y, Ghirardini G. Double uterus with a blind hemivagina and ipsilateral renal agenesis: clinical variants in three adolescent women: case report and literature review[J]. J Pediatr Adolesc Gynecol 1995,8:201-207. doi: 10.1016/S0932-8610(19)80143-3.
[4]	Zurawin RK, Dietrich JE, Heard MJ, et al. Didelphic uterus and obstructed hemivagina with renal agenesis: case report and review of the literature[J]. J Pediatr Adolesc Gynecol, 2004, 17(2):137-141. doi: 10.1016/j.jpag.2004.01.016.
[5]	Wang J, Zhu L, Lang J, et al. Clinical characteristics and treatment of Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome[J]. Arch Gynecol Obstet, 2014, 290(5):947-950. doi: 10.1007/s00404-014-3286-5. pmid: 24866888
[6]	卞美璐, 黄荣丽, 吴葆桢, 等. 先天性阴道斜隔[J]. 中华妇产科杂志, 1985, 20(2):85-88.
[7]	Liu Y, Li Z, Dou Y, et al. Anatomical variations, treatment and outcomes of Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome: a literature review of 1673 cases[J]. Arch Gynecol Obstet, 2023, 308(5):1409-1417. doi: 10.1007/s00404-022-06856-y. pmid: 36823415
[8]	Albulescu DM, Ceausescu AE, Sas LM, et al. The Herlyn-Werner-Wunderlich triad (OHVIRA syndrome) with good pregnancy outcome - two cases and literature review[J]. Rom J Morphol Embryol, 2018, 59(4):1253-1262. pmid: 30845309
[9]	Kita M, Shiraga H, Fukuda H, et al. Successful pneumovaginoscopic surgery for recurrent abscess of OHVIRA syndrome, preventing further recurrence and subsequent pregnancy[J]. Asian J Endosc Surg, 2024, 17(1):e13270. doi: 10.1111/ases.13270.
[10]	Zhu L, Chen N, Tong JL, et al. New classification of Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome[J]. Chin Med J(Engl), 2015, 128(2):222-225. doi: 10.4103/0366-6999.149208.
[11]	Candiani M, Vercellini P, Ferrero-Caroggio C, et al. Conservative treatment of Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome: Analysis and long-term follow-up of 51 cases[J]. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol, 2022, 275:84-90. doi: 10.1016/j.ejogrb.2022.06.013. pmid: 35763966
[12]	Bunnell ME, Cipres DT, Laufer MR. Case Series of Reproductive Outcomes after Surgical Correction of Obstructed Hemivagina in OHVIRA[J]. AJP Rep, 2024, 14(1):e26-e30. doi: 10.1055/a-2208-0032.
[13]	Propst AM,Hill JA 3rd. Anatomic factors associated with recurrent pregnancy loss[J]. Semin Reprod Med, 2000, 18(4):341-350. doi: 10.1055/s-2000-13723. pmid: 11355792
[14]	Tong J, Zhu L, Lang J. Clinical characteristics of 70 patients with Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome[J]. Int J Gynaecol Obstet, 2013, 121(2):173-175. doi: 10.1016/j.ijgo.2012.11.023. pmid: 23465857
[15]	Heinonen PK. Pregnancies in women with uterine malformation, treated obstruction of hemivagina and ipsilateral renal agenesis[J]. Arch Gynecol Obstet, 2013, 287(5):975-978. doi: 10.1007/s00404-012-2680-0. pmid: 23247278
[16]	Fedele L, Motta F, Frontino G, et al. Double uterus with obstructed hemivagina and ipsilateral renal agenesis: pelvic anatomic variants in 87 cases[J]. Hum Reprod, 2013, 28(6):1580-1583. doi: 10.1093/humrep/det081.
[17]	Haddad B, Barranger E, Paniel BJ. Blind hemivagina: long-term follow-up and reproductive performance in 42 cases[J]. Hum Reprod, 1999, 14(8):1962-1964. doi: 10.1093/humrep/14.8.1962. pmid: 10438409
[18]	王彩霞, 胡晴丽. 妊娠晚期阴道斜隔综合征误诊1例[J]. 广东医学, 2014, 35(11):1800. doi:10.13820/j.cnki.gdyx.2014.11.067.
[19]	傅雪雯, 汪期明, 刘丹秋, 等. 妊娠合并阴道斜隔综合征一例[J]. 现代实用医学, 2020, 32(3):417-418. doi: 10.3969/j.issn.1671-0800.2020.03.068.
[20]	Rana R, Pasrija S, Puri M. Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome with pregnancy: a rare presentation[J]. Congenit Anom(Kyoto), 2008, 48(3):142-143. doi: 10.1111/j.1741-4520.2008.00195.x.
[21]	Baños Cándenas L, Abehsera Davó D, de la Peña Rodríguez de Medina M, et al. Diagnosis and gestational follow-up in a patient with Herlyn-Werner-Wünderlich syndrome, a case report[J]. Taiwan J Obstet Gynecol, 2019, 58(4):560-565. doi: 10.1016/j.tjog.2019.05.023. pmid: 31307752

序号	年龄（岁）*	手术方式	HWWS			子宫体类型	妊娠方式	首次妊娠距手术间隔时间	术后妊娠情况
序号	年龄（岁）*	手术方式	位置	分类	合并泌尿系统畸形	子宫体类型	妊娠方式	首次妊娠距手术间隔时间	分娩孕周	分娩方式	特殊情况
1	25	2次宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	双子宫	自然	4个月	35⁺周	CS	斜隔侧妊娠，早产，斜隔对侧子宫腔（左侧）子宫蜕膜脱落大出血，妊娠期保胎2个月
2	26	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	IVF-ET	5⁺年	足月	CS	斜隔侧妊娠，术后多次IVF成功，足月CS
3	30	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	6个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
4	31	宫腔镜手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	6个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
5	31	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	12个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
6	30	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	2年	足月	CS	斜隔侧妊娠
7	26	宫腔镜手术	右侧	Ⅲ型	右肾缺如	双子宫	自然	22个月	36⁺⁶周	CS	斜隔对侧腔妊娠，胎儿宫内生长受限，早产，出生体质量2 290 g
8	25	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双子宫	自然	10个月	足月/35⁺周/36⁺周	CS	斜隔侧妊娠3次（人工流产1次，早孕胎停育1次，足月CS 1次），斜隔对侧妊娠2次（早产CS 2次）
9	28	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6⁺个月	足月	CS	妊娠早期保胎治疗
10	32	宫腔镜手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	11个月	34⁺周	CS	早产
11	27	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	12个月	足月	CS	无特殊
12	27	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6年	足月	CS	无特殊
13	26	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6个月	足月	CS	无特殊
14	26	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6个月	足月	CS	之后再次自然妊娠，瘢痕妊娠，栓塞后清宫，未再生育
15	30	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	完全纵隔子宫	IVF-ET	3年	足月	CS	因输卵管因素IVF -ET 1次成功，妊娠早期保胎治疗
16	25	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全双角子宫	自然	12个月	35周	CS	斜隔对侧腔妊娠，孕35周早产，出生体质量2 600 g
17	34	宫腹腔镜联合手术+妊娠前腹腔镜下宫颈环扎术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	完全纵隔子宫	自然	7年	-	流产	3次妊娠中期自然流产，其中孕18周2次，孕20周1次
18	33	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	IVF-ET	10年	-	流产	IVF-ET成功后，孕8周胎停育1次
19	31	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅲ型	右肾缺如	不全纵隔子宫	自然	5年	-	流产	孕12⁺周胎儿脐膨出行引产术
20^a	26	宫腹腔镜联合手术+腹腔镜双角子宫融合术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双角子宫	自然	5个月	-	流产	术前异位妊娠1次，术后孕3个月胎停育1次
21^a	39	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	术前稽留流产2次，术后生化妊娠2次
22	33	宫腔镜手术+宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	完全双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	2次手术，多次IVF失败
23	33	宫腔镜手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	不孕1⁺年
24	24	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅰ型	左肾缺如	完全双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	不孕2⁺年
25	23	宫腔镜手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双子宫	-	-	-	未临床妊娠	试孕2个月未成功

序号	年龄（岁）*	手术方式	HWWS			子宫体类型	妊娠方式	首次妊娠距手术间隔时间	术后妊娠情况
序号	年龄（岁）*	手术方式	位置	分类	合并泌尿系统畸形	子宫体类型	妊娠方式	首次妊娠距手术间隔时间	分娩孕周	分娩方式	特殊情况
1	25	2次宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	双子宫	自然	4个月	35⁺周	CS	斜隔侧妊娠，早产，斜隔对侧子宫腔（左侧）子宫蜕膜脱落大出血，妊娠期保胎2个月
2	26	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	IVF-ET	5⁺年	足月	CS	斜隔侧妊娠，术后多次IVF成功，足月CS
3	30	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	6个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
4	31	宫腔镜手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	6个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
5	31	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	12个月	足月	CS	斜隔侧妊娠
6	30	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双子宫	自然	2年	足月	CS	斜隔侧妊娠
7	26	宫腔镜手术	右侧	Ⅲ型	右肾缺如	双子宫	自然	22个月	36⁺⁶周	CS	斜隔对侧腔妊娠，胎儿宫内生长受限，早产，出生体质量2 290 g
8	25	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双子宫	自然	10个月	足月/35⁺周/36⁺周	CS	斜隔侧妊娠3次（人工流产1次，早孕胎停育1次，足月CS 1次），斜隔对侧妊娠2次（早产CS 2次）
9	28	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6⁺个月	足月	CS	妊娠早期保胎治疗
10	32	宫腔镜手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	11个月	34⁺周	CS	早产
11	27	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	12个月	足月	CS	无特殊
12	27	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6年	足月	CS	无特殊
13	26	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6个月	足月	CS	无特殊
14	26	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	完全纵隔子宫	自然	6个月	足月	CS	之后再次自然妊娠，瘢痕妊娠，栓塞后清宫，未再生育
15	30	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	完全纵隔子宫	IVF-ET	3年	足月	CS	因输卵管因素IVF -ET 1次成功，妊娠早期保胎治疗
16	25	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全双角子宫	自然	12个月	35周	CS	斜隔对侧腔妊娠，孕35周早产，出生体质量2 600 g
17	34	宫腹腔镜联合手术+妊娠前腹腔镜下宫颈环扎术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	完全纵隔子宫	自然	7年	-	流产	3次妊娠中期自然流产，其中孕18周2次，孕20周1次
18	33	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	完全纵隔子宫	IVF-ET	10年	-	流产	IVF-ET成功后，孕8周胎停育1次
19	31	宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅲ型	右肾缺如	不全纵隔子宫	自然	5年	-	流产	孕12⁺周胎儿脐膨出行引产术
20^a	26	宫腹腔镜联合手术+腹腔镜双角子宫融合术	右侧	Ⅱ型	右肾缺如	双角子宫	自然	5个月	-	流产	术前异位妊娠1次，术后孕3个月胎停育1次
21^a	39	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅱ型	双肾正常	双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	术前稽留流产2次，术后生化妊娠2次
22	33	宫腔镜手术+宫腹腔镜联合手术	右侧	Ⅰ型	右肾缺如	完全双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	2次手术，多次IVF失败
23	33	宫腔镜手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	不孕1⁺年
24	24	宫腹腔镜联合手术	左侧	Ⅰ型	左肾缺如	完全双角子宫	-	-	-	未临床妊娠	不孕2⁺年
25	23	宫腔镜手术	左侧	Ⅱ型	左肾缺如	双子宫	-	-	-	未临床妊娠	试孕2个月未成功