青少年卵巢混合性生殖细胞肿瘤一例并文献复习

doi:10.12280/gjfckx.20211196

摘要/Abstract

摘要：

卵巢恶性生殖细胞肿瘤（malignant ovarian germ cell tumor,MOGCT）来源于胚胎原始生殖细胞,好发于儿童、青少年和年轻女性,多涉及保留生育功能问题。报告1例15岁的卵巢混合性生殖细胞肿瘤病例,患者运动后突发左下腹痛,经腹彩色超声示盆腔中低回声包块,经腹腔镜探查术发现左侧卵巢巨大肿物破裂,引起腹腔内大出血。行左侧附件切除术,术后查血清甲胎蛋白（alpha fetoprotein,AFP）、糖类抗原19-9（carbohydrate antigen 19-9,CA19-9）和人绒毛膜促性腺激素（human chorionic gonadotropin,hCG）升高。病理结果示混合性生殖细胞肿瘤,以胚胎癌为主,可见绒毛膜癌成分及少许卵黄囊瘤、畸胎瘤成分。术后第11天正电子发射体层成像（positron emission tomography,PET）/CT显示无残留病灶,行平阳霉素+依托泊苷+顺铂（BEP）方案化疗4个周期,AFP、hCG于第2个周期后降至正常。至2022年2月患者月经恢复,随访至2022年5月无复发迹象。

关键词: 卵巢肿瘤, 生殖细胞瘤, 癌,胚胎性, 绒毛膜癌,非妊娠期, 青少年

Abstract:

Malignant ovarian germ cell tumor(MOGCT) are derived from primitive germ cells of embryos and occur mostly in children, adolescents and young women, so preserving the function of reproduction must be taken into consideration. We report a case of a 15-year-old girl presented with acute left lower abdominal pain after exercise. Transabdominal color ultrasound suggested a hypoechoic mass in the pelvic cavity and a ruptured left ovarian mass which caused massive intraperitoneal hemorrhage was found via laparoscope. Unilateral salpingo-oophorectomy was admitted, and serum alpha fetoprotein（AFP）, carbohydrate antigen 19-9（CA19-9） and human chorionic gonadotropin（hCG） were increased postoperatively. Pathological results revealed a mixed ovarian germ cell tumor with dominant components of embryonal carcinoma and choriocarcinoma, and a few yolk sac tumor and teratoma. On the 11th day after surgery, positron emission tomography(PET)/CT showed no residuals. Four cycles of chemotherapy with the regimen of Ping-Yangmycin+etoposide+cisplatin (BEP) were performed. Her serum AFP and hCG came normal after two cycles of chemotherapy. Menstruation was resumed by February 2022 and there was no signs of recurrence until May 2022.

Key words: Ovarian neoplasms, Germinoma, Carcinoma, embryonal, Choriocarcinoma, non-gestational, Adolescent

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图/表 3

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作者及发表年份	国家			收集病例时间				样本量	年龄（岁）		分期（例）		单侧/双侧
Kurman等1976^[5]	美国			1942—1972年				15（1例失访）	14（4~28）		Ⅰ（9）、Ⅱ（3）、Ⅲ（3）		14/0（1例失访）
杨晓霞等1996^[12]	中国			1984年6月—1993年8月				7	25.3（10~59）		Ⅰ（3）、Ⅱ（1）、Ⅲ（3）		6/1
庞晓燕等2014^[3]	中国			1976年12月—2014年6月				12（2例失访）	44（5~74）		Ⅰ（5）、Ⅱ（1）、Ⅲ（6）		7/5
Guo等2021^[7]	中国			2000—2014年				9	N/A		Ⅳ（2）、未知（7）		N/A
作者及发表年份		FSS占比					辅助治疗			死亡（例）		总生存率
作者及发表年份		Ⅰ期	Ⅱ期		Ⅲ期	合计	辅助治疗			死亡（例）		总生存率
Kurman等1976^[5]		8/9	1/3		0/3	9/15	VAC、MAC、MTX、阿霉素+5-氟环磷酰胺、放线菌素D+5-氟尿嘧啶+环磷酰胺、胶体金腹腔灌注、放疗			8		39%（5年）
杨晓霞等1996^[12]		0/3	0/1		0/3	0/7	N/A			2		42.9%（5年）
庞晓燕等2014^[3]		N/A	N/A		N/A	3/12	BEP、CAP、TP、塞替哌			5		N/A
Guo等2021^[7]		N/A	N/A		N/A	N/A	N/A			N/A		55.6%（1年）,44.4%（3年）,33.3%（5年）

作者及发表年份	国家			收集病例时间				样本量	年龄（岁）		分期（例）		单侧/双侧
Kurman等1976^[5]	美国			1942—1972年				15（1例失访）	14（4~28）		Ⅰ（9）、Ⅱ（3）、Ⅲ（3）		14/0（1例失访）
杨晓霞等1996^[12]	中国			1984年6月—1993年8月				7	25.3（10~59）		Ⅰ（3）、Ⅱ（1）、Ⅲ（3）		6/1
庞晓燕等2014^[3]	中国			1976年12月—2014年6月				12（2例失访）	44（5~74）		Ⅰ（5）、Ⅱ（1）、Ⅲ（6）		7/5
Guo等2021^[7]	中国			2000—2014年				9	N/A		Ⅳ（2）、未知（7）		N/A
作者及发表年份		FSS占比					辅助治疗			死亡（例）		总生存率
作者及发表年份		Ⅰ期	Ⅱ期		Ⅲ期	合计	辅助治疗			死亡（例）		总生存率
Kurman等1976^[5]		8/9	1/3		0/3	9/15	VAC、MAC、MTX、阿霉素+5-氟环磷酰胺、放线菌素D+5-氟尿嘧啶+环磷酰胺、胶体金腹腔灌注、放疗			8		39%（5年）
杨晓霞等1996^[12]		0/3	0/1		0/3	0/7	N/A			2		42.9%（5年）
庞晓燕等2014^[3]		N/A	N/A		N/A	3/12	BEP、CAP、TP、塞替哌			5		N/A
Guo等2021^[7]		N/A	N/A		N/A	N/A	N/A			N/A		55.6%（1年）,44.4%（3年）,33.3%（5年）

作者及发表年份	国家	年龄（岁）	术前AFP （μg/L）	术前hCG （IU/L）	分期	单侧或双侧	手术	辅助治疗	结局	病理
Nakakuma等1983^[13]	日本	11	70 350	16 000	Ⅰ	单侧	保留生育功能手术	放线菌素D（总量1.9 mg）	NED（8年）	胚胎癌
Ueda等1990^[14]	日本	18	470	2 800	Ⅱ	单侧	保留生育功能手术	长春新碱+放线菌素D+ 卡波醌+替加氟	NED（6年）	胚胎癌+ 少许畸胎瘤
高国兰等1997^[15]	中国	65（孕4产2）	<20	N/A	Ⅲc	单侧	肿瘤细胞减灭术（R2）	VAC×6	DOD（2.9年）	胚胎癌
许秀梅等2016^[16]	中国	34（孕4产1）	1 218	3 024	Ⅱa	单侧	根治术	BEP×3	NED（2年）	胚胎癌
Cerovac等2018^[17]	波黑	11	765	N/A	Ⅲc	单侧	保留生育功能手术	BEP×6	NED（10年）	胚胎癌

作者及发表年份	国家	年龄（岁）	术前AFP （μg/L）	术前hCG （IU/L）	分期	单侧或双侧	手术	辅助治疗	结局	病理
Nakakuma等1983^[13]	日本	11	70 350	16 000	Ⅰ	单侧	保留生育功能手术	放线菌素D（总量1.9 mg）	NED（8年）	胚胎癌
Ueda等1990^[14]	日本	18	470	2 800	Ⅱ	单侧	保留生育功能手术	长春新碱+放线菌素D+ 卡波醌+替加氟	NED（6年）	胚胎癌+ 少许畸胎瘤
高国兰等1997^[15]	中国	65（孕4产2）	<20	N/A	Ⅲc	单侧	肿瘤细胞减灭术（R2）	VAC×6	DOD（2.9年）	胚胎癌
许秀梅等2016^[16]	中国	34（孕4产1）	1 218	3 024	Ⅱa	单侧	根治术	BEP×3	NED（2年）	胚胎癌
Cerovac等2018^[17]	波黑	11	765	N/A	Ⅲc	单侧	保留生育功能手术	BEP×6	NED（10年）	胚胎癌

作者及发表年份	国家	收集病例时间		年龄（岁）		样本量		FIGO分期（例）
Shao等2020^[18]	中国	1982年3月—2020年3月		22（9~44）		34		Ⅰ（14）、Ⅱ（2）、Ⅲ（2）、Ⅳ（16）
焦澜舟等2009^{[20] *}	中国	1985年1月—2008年10月		26（12~48）		21（17例纯型NGC）		不详
作者及发表年份	单侧或双侧		手术		化疗		5年总生存率
Shao等2020^[18]	N/A		FSS（18）、CRS（16）、肺叶切除（3）		EMACO、FAEV、BEP、PVB、ICE		Ⅰ（92.9%）、Ⅱ（100%）、Ⅲ（0%）、Ⅳ（68.8%）
焦澜舟等2009^{[20] *}	20单侧 1双侧		FSS（12）、CRS（8）、剖宫产+USO（1）		EMACO、FAEV		79.40%